Characteristic image on cerebral angiography in ruptured blood blister-like aneurysms

概要

主論文の要旨

Characteristic image on cerebral angiography in
ruptured blood blister-like aneurysms
破裂血豆状脳動脈瘤における脳血管撮影検査での
特徴的画像所見についての検討

名古屋大学大学院医学系研究科
脳神経病態制御学講座

総合医学専攻

脳神経外科学分野

（指導：齋藤 竜太
加藤 直毅

教授）

【緒言】
血豆状動脈瘤(Blood Blister-like aneurysm: BBA)は内頸動脈瘤の 0.9-6.5%と報告され
ており、珍しい疾患である。多くが内頸動脈前壁に認められ、解離性脳動脈瘤の一つ
と考えられている。その名を平皿型、小型、広頸部等の特徴的な外観からつけられて
いる BBA であるが、典型所見を認めない場合画像所見から判断することは困難であ
る。BBA に対する治療戦略の報告は散見されるが、特徴的な画像所見に関する報告は
少ない。特に脳血管撮影(digital subtraction angiography: DSA)の動態所見を解析した報
告は認めない。我々は、BBA と臨床的に診断され、血管内治療を施行された患者の DSA
を後方視的に解析し、特徴的な画像所見について検討した。
【対象および方法】
患者データと定義
本研究は 2008 年から 2020 年までに当院と関連施設で血管内治療を行った症例を後
方視的に検討した。BBA は、内頸動脈非分岐部に存在し、破裂や小型瘤、経過中の形
態変化、母血管の不整所見、若年といった特徴から脳血管内治療専門医が診断した。
基本的な患者情報として年齢と性別、画像情報として発症時と治療時の 3D-CTA およ
び DSA を当院および関連施設から収集した。画像データが不十分である症例は除外
した。期間中に治療を行った BBA 症例は 18 例、最終的に解析対象となったのは 12 例
であった(以下 A 群)。比較対象として、2015 年 9 月から 2020 年 4 月までに名古屋大
学医学部附属病院で血管内治療を行った最大径 5mm 以下の未破裂傍鞍部内頸動脈瘤を
12 例解析した(以下 B 群)。全ての患者で CTA および DSA が実施されていた。
A 群は非分岐部に存在し、内頸動脈の前壁・後壁は問わないと定義した。B 群は、
内径動脈傍鞍部(C2-3 portion: Fischer classification)に存在し後交通動脈を含まない非
分岐部動脈瘤と定義した。動脈瘤の最大径は、両群とも治療時に計測したサイズを解
析対象とした。
画像解析
本研究では、内頸動脈の血管不整を CTA、2D-DSA および 3DRA をもとに 3 タイプ
に分類した(Figure 1)。type A：動脈瘤近傍の内頸動脈に局所的な狭小化を認める。type
B：動脈瘤を含め、内頸動脈の紡錘状拡張。type C：血管不整の所見を認めない。type
A, B を血管不整所見ありとして解析した。造影剤の動態所見として、造影剤の流入・
排出遅延について 2D-DSA をもとに評価した。造影剤の流入遅延は、内頸動脈が最も
濃染されるピークと動脈瘤内が染まるピークに差を認める場合は遅延ありと判断した。
排出遅延は、内頸動脈内の造影剤が排出された静脈相でも動脈瘤内に造影剤の停滞を
認める場合に遅延ありと判断した。
内頸動脈の血管不整、造影剤の動態所見は両群で評価し、動脈瘤の短期形態変化に
ついては A 群のみで評価した。
画像評価は、3 名の脳神経外科専門医で行った。著者は患者情報を盲検化しておら

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ず、その他 2 名は患者情報を盲検化した状態で評価した。
統計解析
連続変数は Mann-Whitney U test、カテゴリー変数は chi-squared test か Fisher exact
test を行い、統計的有意性を P 値<0.05 とした。画像解析の評価者一致率は、Fleiss’s
kappa を用いて解析した。すべての解析は IBM SPSS Statistics version 27 で行った。
【結果】
評価者間の一致率は substantial であり、有効な一致率と判定した(κ=0.795；内頸動
脈のタイプ評価、κ=0.846；造影剤の動態所見)。基本的患者背景と血管撮影所見につ
いて Table 1 に示す。年齢や性別といった基本的背景に有意差は認めなかった。しか
し、内頸動脈の血管不整と造影剤の排出遅延について 2 群間で有意差を認めた
(p=0.013, p=0.014)。
BBA の画像解析の詳細
A 群のまとめを Table2 に示す。12 例の BBA 患者中、10 例(83.3%)の患者で動脈瘤
の短期増大および形態変化を認め、変化までの期間の中央値は 3.0 日(IQR 1-5)であっ
た。評価した 4 項目(動脈瘤の短期増大、内頸動脈の血管不整、造影剤の流入遅延、排
出遅延)のうち 2 項目以上を満たした症例は 9 例(75%)であった。1 例(Case 11)のみす
べての項目を認めなかった。
代表症例
60 歳男性(Case 10)、Hunt and Hess Grade Ⅳのくも膜下出血と診断された。発症日に
行った CTA では右内頸動脈 C2 portion 前壁に紡錘状拡張の所見を認めた(Figure 2A)。
発症 8 日後に行った治療時の DSA では明らかな形態変化を認め、紡錘状拡張部に bleb
様の構造物を認めた(Figure 2B, C)。造影剤の流入所見ではピークの遅延を認め(Figure
2D)、排出所見では静脈相における動脈瘤内の造影剤の停滞所見を認めた(Figure 2E)。
【考察】
過去の報告の多くは BBA の治療戦略に焦点を置いており、BBA の特徴的な画像所
見について解析している報告は少ない。本研究では、BBA の形態特徴と造影剤の動態
所見について DSA をもとに解析した。結果として、内頸動脈の血管不整と造影剤の排
泄遅延が特徴的画像所見と判明した。
本研究の DSA 所見を BBA の病理学的側面から考察した。BBA は解離性脳動脈瘤の
一部と考えられているが、BBA の病理報告は数少ない。剖検例での報告によると血管
内膜と内弾性板に局所的な亀裂が生じ、同部位は正常な外膜と線維組織のみから構成
されていると述べられている。BBA は解離腔内に発生した動脈瘤様の構造物であった
と報告されている。

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血管不整について、脳動脈解離の画像所見は pearl-and-string sign と表現されること
が多い。本研究で血管不整所見が有意に認められたことは、病態的に動脈解離である
ことを裏付ける所見と考えられる。くも膜下出血で発症した頭蓋内動脈解離の血管不
整の多くは血管拡張であることが報告されている。本研究でも半数以上の症例で血管
拡張の所見を認め、報告と類似した結果と考えられる。
造影剤の流入・排出遅延について、B 群の結果から分かるように 5mm 以下の動脈瘤
では通常認めない所見である。しかし、B 群より動脈瘤の最大径が小さい A 群では
58.3%で認め、特徴的な所見と考えられる。本所見も、解離性動脈瘤の病態が関連して
いると考えられる。一般的に BBA は wide neck と表現されるが、解離による flap 構造
が存在し実際に血液が流入する入口部は小さいことが考えられる。flap となっている
血管内皮は非常に薄い構造物であり、DSA で flap として観察することは難しいが、造
影剤の流入・排泄遅延の所見は flap 構造の存在を示す間接的所見と考えられる。
本研究で得られた知見は実臨床に活用できると考える。近年、MRI を用いた vessel
wall imaging が BBA の診断に有効であったと報告されている。しかし、患者の状態が
不安定な破裂急性期には MRI の施行は困難であったり、特殊なシークエンスは施行で
きない施設も存在する。その点、急性期でも使用可能で、多くの急性期病院で施行で
きる DSA は有用である。脳動脈瘤は再破裂した場合は致死的となる。特殊な動脈瘤を
早期に診断することは、再破裂予防の観点で重要と考える。今回検討した造影剤の動
態所見に注目することは、診断の一助になると考える。
本研究には limitation が存在する。サンプルサイズが小さい、後方視的観察研究であ
ること、多施設研究であるため血管撮影機器や DSA のプロトコールは各施設で異な
る事等が挙げられる。
【結語】
本研究では、内頸動脈の血管不整と造影剤の排出遅延が破裂 BBA の特徴的画像所
見である事が分かった。この知見は、これまで診断が困難であった BBA の診断に役立
つと考えられる。

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Table 1. Comparison between blood blister-like aneurysm (BBAs) and unruptured paraclinoid aneurysms.

Table 2. Summary of clinical and image findings for the 12 patients with blood blister-like aneurysms
(BBAs, group A).

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Fig.1 The site of the aneurysm was not restricted to the anterior and posterior walls of the internal carotid artery.
Three types of aneurysms were evaluated, as follows: (A) type A, showing irregularity in the diameter of the parent
artery and focal narrowing before and after the aneurysm. (black arrow heads); (B) type B, also showing irregularities
in the diameter of the parent artery, with findings of fusiform dilatation of the parent artery; and (C) type C, for which
there were no obvious findings of vessel diameter irregularities in the parent artery.

Fig.2 Findings for case 10 as a representative case. (A) 3D-CT angiography acquired at the first visit, demonstrating
a fusiform dilation of the ICA. (B, C) ICA angiogram at the time of treatment, 8 days after initial presentation, showing
obvious morphological changes and a bleb-like formation at the fusiform dilatation. B was 3D-RA imaging and C was
2D-DSA imaging. (D) ICA angiogram showing delayed contrast medium inflow, with a clear contrast difference
between the parent artery and the aneurysm (white arrow). (E) ICA angiogram showing delayed contrast medium
outflow in the aneurysm, especially stagnation at the margin of the aneurysm wall (black arrow head).
CT, computed tomography; ICA, internal carotid artery; RA, rotational angiography; DSA, digital subtraction
angiography.

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